ЗАЧЕСТЕНОСТ НА ПЕЛТЕЧЕЊЕТО КАЈ ДЕЦАТА НА УЧИЛИШНА ВОЗРАСТ СО DOWN-ОВ СИНДРОМ

Невзета САЛИХОВИЌ¹,
Селма ХАСАНБАШИЌ²,
Лејла БЕГИЌ¹

¹Универзитет во Тузла, Факултет за об­ра­зо­ва­ние и рехабилитација
²Институт за посебно образование и ре­ха­би­ли­тација на децата со интелектуална попреченост „Mеденица“, Сараево

INCIDENCE OF STUTTERING IN SCHOOL-AGE CHILDREN WITH DOWN SYNDROME

Nevzeta SALIHOVIĆ¹,
Selma HASANBAŠIĆ²,
Leila BEGIĆ¹

¹University of Tuzla, Faculty of Еducation and Re­habilitation
²Institute of Special Education and Re­ha­bi­li­ta­ti­on for Children with Intellectual Disabilities "Mjedenica", Sarajevo

Вовед

Introduction

Пелтечењето е нарушување на флуентноста на говорот од непозната етиологија, кое прет­ставува сериозно нарушување на ко­му­ни­ка­цијата на поединци и го отежнува нив­но­то нормално живеење (1).
Пелтечењето е едно од најпознатите на­ру­шу­ва­ња на говорот. Особено е пре­поз­нат­ли­во поради особената манифестација која го придружува вербалното однесување на ли­ца­та кои пелтечат (2). Комплексноста на симп­томатологијата на пелтечењето и фак­тот дека етиологијата на пелтечење не е це­лос­но разбрана, придонесоа за појава на раз­лич­ни дефиниции помеѓу експертите. Од­ре­де­ни дефиниции ги земаат предвид вер­бал­ни­те и невербалните симптоми кои се опи­ша­ни само од страна на лицата кои го наб­љу­д­уваат пелтечењето, додека други ис­тра­жу­вачи потенцираат дека лицата кои пел­те­чат се единствените личности кои знаат како се чувствуваат „и единствено знаат ка­ко се чув­ствуваат само тогаш кога тоа се случува“ (3).
Вербалната манифестација е најчесто ка­рак­теризирана преку повторување на звуци или слогови, звучни или незвучни про­лон­га­ции и блокади. Овие три говорни ­ка­рак­те­рис­тики се дефинирани како примарни го­вор­ни карактеристики на индивидуите кои пел­течат (4). Во состав на карактеристиките на вербалната манифестација на пел­те­че­ње­то, поединецот кој пелтечи покажува и не­вер­бална манифестација како што е фа­ци­јал­ни движења, несоодветно движење на тело­то или екстремитетите и другите де­ло­ви од телото (3, 5, 6).
Врс­ката помеѓу сознавањето и флуентноста е многу сложена. Добро е познато дека ли­ца­та со потешкотии при сознавањето, осо­бе­но кога потешкотиите се доста лоши, има­ат висока појава на пелтечење (7).  Ова зна­чи дека недостатокот на способноста за соз­навање може да предизвика намалена флуен­тност на говорот. Од друга страна пак, кај лицата со забавен развој пел­те­че­ње­то може да настане како резултат на по­бав­но­то усогласување на говорот со јазикот (8).
Упорното сомневање за постоењето на аб­нор­малности во мозокот кај лицата кои пел­те­чат, без разлика дали истoто е основано врз факт или не, стана уште посилно откако бе­ше потврдено дека зачестеноста на пел­те­че­ње­то беше значително повисока кај лицата со невропатологија (6). Помеѓу 1047 хос­пи­та­ли­зирани пациенти со епилепсија, за 4,5% од нив беше потврдено дека пелтечат. Ис­тра­жу­вање за зачестеноста на пелтечењето кај децата и возрасните со церебрална па­ра­ли­за покажа дека кај оваа популација е мно­гу висока и варира од 3,9 до 24%. Во ус­та­но­ви­те за деца и возрасни со нарушена ин­те­лек­туална способност беше откриено дека за­честеноста на пелтечење кај 18% од слу­чаи­те е од природно потекло, наспроти 10% од случаите кај кои пелтечењето е  на­сле­де­но (6).
Пелтечењето настанува почесто кај по­пу­ла­ци­јата на лица со интелектуална попре­че­ност, при сите степени на тежина и ком­плекс­ност, отколку кај која било друга група луѓе (6, 7).
Се смета дека луѓето со повисок степен на ин­телектуална попреченост, несомнено има­ат повеќе абнормална церебрална структура, вклу­чувајќи ги оние поврзани со јазичните и мо­торните процеси. Овој факт покажува дека јазичниот или моторниот недостаток, или и двата заедно, ги зголемуваат шансите за поединецот да пелтечи (9, 10). Особините на различни генетски синдроми го сметаат „пел­те­чењето“ за примарен симптом по­вр­зан со тој синдром (11). Down син­дромот прет­ставува најраспространета ано­ма­ли­ја на хро­мозомите (12) и најдобро познат син­дром на нарушување поврзан со мен­тал­на­та ре­тар­дација (13).
Според посебната класификација на ин­те­лек­туални пречки, пелтечењето е многу често поврзано со  Down синдром (6, 10). Истражувањата на некои научници твр­дат дека лицата со Down синдром кои пел­течат имаат поразлична моторна ор­га­ни­за­ци­ја од оние кои имаат Down синдром и флуентен говор (14).
Про­блемите со флуентноста на говорот кај де­цата со Down синдром се сè уште не­це­лос­но испитани.  Зголемениот вокабулар и уче­њето на синтаксичките правила може да пре­дизвикаат пелтечење кај децата со Down синдром, што во денешно време е от­пор­но на секој општоприфатен модел или ус­лу­га за подобрување на флуентноста (15). Ри­та­мот при говорот е неизедначен и отсечен, како да го испуштаат целиот воздух при пр­ви­от слог од првиот збор (16). Кај тие деца про­блемите во флуентноста на говорот се по­јавуваат дури и пред нивните родители да за­бележат. Проблемот е често забележан по­ме­ѓу 10 и 13-годишна возраст, и најчесто се по­јавува кај деца и возрасни со повисоко ни­во на говорни способности и добро јазично из­разување. Не постојат посебни податоци за врската помеѓу проблемите во флуент­нос­та на говорот кај децата со Down синдром и воздушното струење, невролошките, ко­гни­тивните, респираторните или моторните про­блеми. Проблемите со флуентноста на го­ворот кај децата со Down синдром се мно­гу често придружени со натрупување (17).

Stuttering is a speech fluency disorder of an unknown etiology, which represents serious disturbance of the individuals' communication and it interferes with their normal functioning (1).
Stuttering is one of the most well known speech disorders. It is easily recognizable due to its specific manifestation which is accompanied by a verbal behavior of the person who stutters (2). The complexity of the symptomatology of stuttering and the fact that the etiology of stuttering is not fully understood resulted in various definitions of stuttering among the researchers. Certain definitions take into account the verbal and nonverbal symptoms perceived only by those who evaluate the stuttering behavior, while other researchers emphasize that stuttering individuals are the only people who know how they feel "and the only time they know is when it happens" (3).
The verbal manifestations are mostly characterized by repetition of sounds or syllables, audible or silent prolongations and blockages. These three speech characteristics are usually defined as the primary speech characteristics of stuttering individuals (4). In addition to the verbal manifestation characteristic of stuttering, the person who stutters also exhibits nonverbal manifestation such as facial movements, inappropriate body or limb and other body parts movements (3, 5, 6).
The relationship between cognition and fluency is very complex. It is well known that the individuals with cognitive deficits, especially when deficits are relatively severe, have a high incidence of stuttering (7). This suggests that the deficit in the cognitive ability can results with fluency deficit. On the other hand, among developmentally delayed individuals the stuttering can occur as a result of slower acquisition of speech and language (8).
The persistent suspicion of brain abnormalities in stuttering persons, whether based in fact or not, became stronger after the confirmation that prevalence of stuttering was much higher in persons with present neuropathology (6). Among 1047 hospitalized patients with epilepsy, 4.5% of them were identified as stutterers. А research on stuttering prevalence in children and adults with cerebral palsy showed that prevalence of stuttering among this population was very high and it varied between 3, 9 and 24%. It was revealed that in institutions for children and adults with diminished intellectual abilities, the prevalence of stuttering was in 18% of the cases from an organic etiology compared to the 10 % of the cases where it was inherited (6).
Stuttering occurs more often within population of individuals with intellectual disabilities, in all degrees of severity and complexity, than in any other group of people (6, 7).
It is considered that persons with more severe degree of intellectual disabilities have undoubtedly more abnormal cerebral structures, including those associated with linguistic and motor processes. This fact indicates that linguistic or motor deficit, or both, increases the chances of a person to stutter (9, 10). The characteristics of various genetic syndromes have included "stuttering" as a primary symptom associated with that syndrome (11). The Down syndrome represents most common chromosomal anomaly (12) and the most well known syndrome of malformation associated with mental retardation (13).
According to a special classification of intellectual disabilities, stuttering is very often associated with the Down syndrome (6, 10). Researches of some authors suggest that stuttering individuals with Down syndrome have different motor organization than fluent speakers with Down syndrome (14).
The problems associated with speech fluency among children with Down syndrome are not yet fully investigated. The increasing vocabulary and the acquiring of the rules of syntax can cause stuttering in children with Down syndrome, which is at the present time resistant to any model or service that is universally agreed upon (15). The speech rhythm is uneven and jerky, as if they push all the air out on the first syllable of the first word (16). In those children fluency problems occur even before their parents notice it. The problem is usually noticed between the age of 10 and 13, and it usually occurs in children and adults with higher level of language abilities and good expressive language. There are no precise data of the relationship between fluency problems in children with Down syndrome and the airflow, neurological, cognitive, respiratory, or motor problems. The problems with fluency in children with Down syndrome are very often accompanied by cluttering (17).

Методологија
Примерок на испитаници

Methodology
Sample of subjects

Примерокот на испитаници се состоеше од маш­ки и женски деца на училишна возраст со Down синдром. Примерокот беше по­де­лен на два потпримерока во зависност од сте­пе­нот на интелектуалната попреченост: пот­при­мерок на деца со лесна интелектуална по­пре­ченост и потпримерок на деца со умерена ин­телектуална попреченост. Потоа, при­ме­ро­кот беше поделен на две групи врз основа на флуен­тноста на говорот: деца со Down син­дром кои пелтечат и деца со Down син­дром кои зборуваат течно. Примерокот беше исто така поделен на два потпримерока во за­вис­ност од возраста на испитаниците: пот­при­мерок од деца на училишна возраст од 1-во до 4-то одделение и потпримерок од деца на училишна возраст од 5-то до 8-мо одделение. Ис­пи­таниците исто така беа поделени на два пот­примерока и според нивната старост: по­мла­да група  (испитаници помеѓу 6 и 11-го­диш­на возраст) и постара група (испитаници по­­меѓу 12 и 17-годишна возраст).
При­мерокот беше добиен со помош на ло­го­пед­ско оценување на 37 деца на училишна воз­раст со Down синдром.

The sample of subjects was consisted of both female and male school-age children with Down syndrome. The sample was divided into two subsamples depending on the degree of intellectual disability: subsample of children with mild intellectual disability and subsample of children with moderate intellectual disability. In addition to this, the sample was divided into two groups according to the speech fluency: stuttering children with Down syndrome and children with Down syndrome with fluent speech. The sample of subjects was also divided into two subsamples depending on their age: subsample of school-age children from 1st to 4th grade and subsample of school-age children from 5th to 8th grade. The children were further divided into two subsamples according to their calendar age: younger age group (subjects aged between 6 and 11) and older age group (subjects aged between 12 and 17).
The sample of subjects was obtained after speech therapist's evaluation of 37 school-age children with Down syndrome.

Варијабли
Анамнестички променливи:

Variables
Anamnestic variables:

Возраст на деца (изразена во години)
Степен на интелектуална попреченост

• лесна интелектуална попреченост (1);
• умерена интелектуална попреченост (2).

Пол на детето (машки, женски)

Возрасна група

• помлада група (испитаници од 6 до 11 го­дини);
• постара група (испитаници од 12 до 17 го­дини).

Деца според училишната возраст
1. деца на училишна возраст во пониските одделенија (од 1-во до 4-то одделение);
2. деца на училишна возраст во повисоките одделенија (од 5-то до 8-мо одделение).

Флуентност на говорот
3.           деца кои пелтечат;
4.           деца со течен говор.

Варијабли според:

• зачестеноста на пелтечењето (ЗП);
• времетраењето на блокадите при пел­те­че­ње (ВБП);
• вкупниот број  на физички придружници (ВФП);
• вкупниот резултат на тежината на пел­те­че­њ­ето (ВРТП);
  • степенот на пелтечењето (1 - многу слаб сте­пен; 2 - слаб степен; 3 - умерен сте­пен; 4 - висок степен на пелтечење; 5 – мно­гу висок степен на пелтечење).

Age of children (expressed in years)
Degree of intellectual disabilities

• Mild intellectual disabilities (1);
• Moderate intellectual disabilities (2).

Sex of the child (female, male)

Age group

• • Younger age group (subjects aged between 6 and 11)
  • Older age group (subjects aged between 12 and 17)

School-age children
1. School-age children in lower grades (from 1st to 4th grade);
2. School-age children in higher grades (from 5th to 8th grade).

Speech fluency
3.           Stuttering children;
4.           Children with fluent speech.

Variables for measuring the severity of stuttering

• Frequency of stuttering (FS);
• Duration of stuttering blocks (DSB);
• Total number of physical concomitants (TNPC);
• Total result of stuttering severity (TRSS);
  • Degree of stuttering severity (1 - very mild degree of stuttering; 2 - mild degree of stuttering; 3 - moderate degree of stuttering; 4 - severe degree of stuttering; 5 - very severe degree of stuttering).

Методи

Methods

Ова истражување беше спроведено во след­ни­те институции: Институт за посебно об­ра­зо­ва­ние и рехабилитација на деца со ин­те­лек­туал­на попреченост „Меденица“; Центар за об­ра­зование, обука и вработување на деца со мен­тална ретардација, деца со аутизам и це­ре­брал­­­на парализа „Владимир Назор“ во Са­рае­во; Основно училиште за посебно образование „Зе­ни­ца“; Основно училиште „Ковачиќи“ во Са­рае­во; Здружение на обединетата граѓанска ин­ицијатива ДУГА од Сараево и асоцијацијата „Би­ди мој пријател“ во Илијаш. Сите ис­пи­та­ни­ци беа испитувани одделно.
При оценувањето беше користен ин­стру­мен­тот за мерење на тежината на пелтечењето за де­ца и возрасни (18).
Тестот беше поделен во четири делови:
1. Зачестеност на пелтечењето (поени од 0 до 18), 
2. Времетраење на блокадите кај пелтечењето (поени од 0 до 18),
3.  Физички гестови  (поени од 0 до 20),
4. Табели со збир на степените на тежината на пелтечењето; многу лесен степен; лесен степен; умерен степен; висок степен на пелтечење; многу висок степен на пелтечење.
Беа направени снимки од испитаниците кои пел­течат. Секое дете на училишна возраст до тре­то одделение беше прифатено како не­пис­ме­но, и поради тоа примерокот на говорење бе­ше снимен само при текот на спонтан говор. Спон­таниот говор  беше изнуден преку слики од прирачник. Секој примерок на говорење со­др­жеше најмалку 200 слогови. Вредностите за за­­честеноста на пелтечењето беа собрани на след­ниот начин: бројот на вкупните слогови при кои се пелтечи поделен со вкупниот број на слогови и потоа помножен со 100. Вре­ме­трае­ње­то на деловите во кои се јавува пел­те­че­ње­то беа мерени со штоперица, во секунди, а при оценувањето се користеа најдолгите де­ло­ви. Физичките гестови беа набљудувани за вре­ме на аудиоснимањето и веднаш беа за­бе­ле­жа­ни. На крај резултатите за сите три де­ло­ви беа собрани (зачестеност на пелтечењето, вре­ме­траење на деловите при кои се пелтечи и фи­зичките гестикулации) и притоа беше до­би­ен вкупен резултат на тежината на пелтечење. Про­центот на тежината на пелтечењето беше пре­творен во поени.

The study was conducted within the following institutions: Institute of Special Education and Rehabilitation of Children with Intellectual Disabilities "Mjedenica"; Centre of Education, Training and Employment of Mentally Retarded Children, Children with Autism and Cerebral Palsy "Vladimir Nazor" Sarajevo; Primary school for Special Education "Zenica"; Primary school "Kovačići" in Sarajevo; "Association of United Civic Actions – DUGA" in Sarajevo and the Association "Be my Friend" in Ilijaš. All of the subjects were individually examined.
The "Stuttering Severity Instrument for Children and Adults" was used for the assessment of the severity of stuttering (18).
This test was divided into four parts:
1. Frequency of stuttering (a score from 0 to18 points),
2. Duration of stuttering blocks (a score from 0 to 18 points),
3. Physical concomitants (a score from 0 to 20 points),
4. Tables summarizing the degrees of stuttering severity: very mild degree of stuttering;  mild degree of stuttering; moderate degree of stuttering; severe degree of stuttering;  very severe degree of stuttering.
Tape recordings of subjects that stutter were made. Each school-age child until the 3rd grade was considered a nonreader. Therefore the speech sample was only recorded during their spontaneous speaking. The spontaneous speaking was elicited trough pictures from a manual. Each speech sample was consisted of at least 200 syllables. The values for the stuttering frequency were obtained in the following way: the number of stuttered syllables was divided by the total number of syllables and then multiplied with 100. The duration of stuttering blocks was measured by a stopwatch in seconds, after which the three longest blocks were used for evaluation. The physical concomitants were observed during the tape recordings and were noted on the spot. After, the results for all three parts were summarized (frequency of stuttering, duration of stuttering blocks and physical concomitants) from where a total result of stuttering severity was obtained. The percentage of severity later was converted into points.

Статистичка анализа на податоците

Statistical data analysis

Основните статистички параметри беа прес­ме­та­ни за секоја варијабла одделно: средна вред­ност, стандардна девијација, минимален и мак­си­мален резултат и опсег на резултатите. T-тестот беше користен за испитување на раз­ли­ки­те помеѓу потпримероците и при­ме­ро­ци­те со Down синдром според нивните ин­те­лек­туални пречки и училишна возраст. Анализа на корелација беше користена за оп­ре­де­лу­ва­ње­то на можната врска помеѓу променливите (Pearson-овиот коефициент на корелација). По­тоа беше применета регресивна анализа за оп­ре­делување на можна корелација помеѓу про­мен­лив­ите во латентниот простор.

Basic statistical parameters were calculated for each variable: mean value, standard deviation, minimum and maximum result, and range of results. The T-test was used for examination of the differences in the analyzed variables between the subsamples with Down syndrome in regards to their intellectual disabilities and school-age. Correlation analysis was used for determining the probable correlation between the variables (Pearson correlation coefficient). Regression analysis was used for determining the possible correlation between the variables in the latent space.

Резултати

Results

Оценување на зачестеноста и тежината на пел­течењето кај деца со Down-ов синдром наспроти нивната возраст, училишна воз­раст, пол и интелектуална попреченост 
Ис­тражувањето беше спроведено меѓу 37 де­ца на училишна возраст со Down синдром и беа откриени 5 деца или 13,15% кои пелтечат. Во табелата 1  се прикажани резултатите од ва­ри­јаб­лите поврзани со тежината на пел­те­че­њето за петте категории добиени преку Ин­струментот за мерење на тежината на пел­те­че­њето кај деца и возрасни (Riley, 1994) (де­лот по­врзан со нечитачи). Средната ста­рост на ис­пи­та­ниците кои пелтечат беше 14,40 години. Сред­ната вредност за вкупниот ре­зултат на варијаблата тежина на пел­те­че­ње­то (ВРТП) за потпримерокот на ис­пи­та­ни­ците кои пел­течат беше 26,00 со стан­дард­на де­ви­ја­ци­ја од 8,63 што претставува умерен сте­пен на пел­течење. Минималниот резултат за таа ва­ри­јаб­ла­та беше 17,00, а мак­си­мал­ни­от 40,00.

Assessment of the stuttering frequency and its severity in children with Down syndrome in relation to their age, school-age, sex and intellectual disabilities
The study was conducted among 37 school-age children with Down syndrome and revealed 5 children (13,15%) who stuttered. Table 1 displays the results for the variables related to stuttering severity for the 5 subjects obtained by the “Instrument for measuring the Stuttering Severity in Children and Adults” (Riley, 1994), the part related to nonreaders. The mean age of the stuttering subjects was 14,40 years. The mean value of the variables’ total result of stuttering severity (TRSS) for the subsample of stuttering examinees was 26,00, with a standard deviation of 8,63, which represents a moderate degree of stuttering. The minimum result for the variable was 17,00 and the maximum was 40,00.

Tабела 1. Основни статистички параметри на ва­ријаблите поврзани со тежината на пел­те­че­њето кај лицата со Down синдром кои пе­л­течат

Table 1. Basic statistical parameters of the variables related to stuttering severity in                 stuttering subjects with Down syndrome